ボツリヌス治療の歴史は古く、1822年にドイツ人医師Justinus Kernerが記した論文に始まるとされています。ボツリヌス菌が産生するたんぱく質は筋肉の活動を抑制する作用があります。1970年代の後半、アメリカの眼科医Alan Scottが斜視の治療に用いたことから、1980年代に入るとさまざまな疾病の治療に使われるようになりました。日本では現在、眼瞼けいれん、片側顔面けいれん、痙性斜頸、小児脳性麻痺患者（2歳以上）の下肢痙縮などに伴う尖足（せんそく）などの治療において、健康保険診療が認められています。さらに2009年から、自費によるアンチエイジング治療として、65歳未満の眉間の表情じわへ、2016年5月から、65歳未満の目尻の表情じわへの治療が適応となっています。